Morphologically proved ANCA positive Loeffler’s pancarditis: medical and surgical treatment


Cite item

Full Text

Abstract

Loeffler's endocarditis remains is a very rare disease, develops due to eosinophilic inflammation predominantly of the endocardium with an outcome in fibrosis and massive thrombus formation and. He is generally characterized by an unfavorable prognosis. Clinical case of a 42-year-old patient with Loeffler endocarditis is presented. The development of the disease was preceded by a polyvalent allergy, mild dry eye syndrome and pansinusitis with a single eosinophilia of blood up to 16%. The reason for the hospitalization was the appearance of biventricular heart failure. During the previous year, the level of blood eosinophils remained normal, a threefold increase in the level of eosinophilic cationic protein was observed once. A 20-fold increase in the pANCA level, a 2.5-fold increase in the level of antibodies to DNA, an antibody to the nuclei of cardiomyocytes 1:160 were detected. The diagnosis was made on the basis of electrocardiography data (low QRS voltage, atrial hypertrophy), echocardiography, multispiral computed tomography and magnetic resonance imaging of the heart (thickening and delayed contrasting of the endocardium, massive thrombosis of the left ventricular apex with obliteration of its cavity, encapsulated fluid in the pericardium with compression of the right ventricle). Systolic dysfunction, severe signs of restriction and arrhythmias were absent. Trombectomy, tricuspid valve plasty, pericardial resection, suturing of an open oval window were performed. Signs of active inflammation with single eosinophils, vasculitis, perimuscular sclerosis, endocardial sclerosis were detected in morphological and immunohistochemical studies of endo-, myo-, pericardium. Viral genome was not found. The therapy with methylprednisolone 24 mg/day, azathioprine 75 mg/day was started. Six months after the operation, the symptoms of heart failure are completely absent, the thrombosis did not recur.

About the authors

O V Blagova

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

Email: blagovao@mail.ru
д.м.н., проф. каф. факультетской терапии №1 лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

I N Aliyeva

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

врач отд-ния кардиологии Факультетской терапевтической клиники им. В.Н. Виноградова ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

A V Nedostup

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

д.м.н., проф. каф. факультетской терапии №1 лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

E A Kogan

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

д.м.н., проф. каф. патологической анатомии лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

R N Komarov

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

профессор, д.м.н., директор клиники аортальной и сердечно-сосудистой хирургии ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

S V Chernyavsky

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

к.м.н., врач кардиохирургического отд-ния клиники аортальной и сердечно-сосудистой хирургии ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

V V Seslavinskaya

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

к.м.н., врач ультразвуковой диагностики клиники аортальной и сердечно-сосудистой хирургии ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

P A Shelukha

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

ординатор по специальности «кардиология» каф. факультетской терапии №1 лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

V P Sedov

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

д.м.н., проф. каф. лучевой диагностики лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

N V Gagarina

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

к.м.н., врач отд-ния лучевой диагностики Университетской клинической больницы №1 ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

E A Mershina

Federal Center of Treatment and Rehabilitation of the Ministry of Health of the Russian Federation

к.м.н., зав. отд-нием томографии центра лучевой диагностики ФГАУ «Лечебно-реабилитационный центр» Moscow, Russia

V E Sinitsyn

Federal Center of Treatment and Rehabilitation of the Ministry of Health of the Russian Federation

д.м.н., проф., руководитель центра лучевой диагностики ФГАУ «Лечебно-реабилитационный центр» Moscow, Russia

V V Fomin

I.M. Sechenov First Moscow State Medical University of the Ministry of Health of the Russian Federation (Sechenov University)

д.м.н., проф., член-корр. РАН, зав. каф. факультетской терапии №1 лечебного факультета ФГАОУ ВО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» Moscow, Russia

References

  1. Loeffler W. Endocarditis parietalis fibroplastica mit Bluteosinophilie. Ein eigenartiges Krankheitsbild. Schweiz Med Wschr. 1936;66:817.
  2. Cogan E, Roufosse F. Clinical management of the hypereosinophilic syndromes. Expert Rev Hematol. 2012;5(3):275-89; quiz 290. doi: 10.1586/ehm.12.14
  3. Селиваненко В.Т., Мартаков М.А., Прохоров А.А., Дудаков В.А., Шпак И.И. Хирургическое лечение недостаточности митрального клапана при фиброзирующем эндокардите Леффлера. Кардиология и сердечно - сосудистая хирургия. 2009;2(1):82-3.
  4. Gao M, Zhang W, Zhao W, Qin L, Pei F, Zheng Y. Loeffler endocarditis as a rare cause of heart failure with preserved ejection fraction: A case report and review of literature. Medicine (Baltimore). 2018;97(11):e0079. doi: 10.1097/MD.0000000000010079
  5. Salemi V.M, Rochitte C.E, Shiozaki A.A, Andrade J.M, Parga J.R, de Ávila L.F, Benvenuti L.A, Cestari I.N, Picard M.H, Kim R.J, Mady C. Late gadolinium enhancement magnetic resonance imaging in the diagnosis and prognosis of endomyocardial fibrosis patients. Circ Cardiovasc Imaging. 2011;4(3):304-11. doi: 10.1161/CIRCIMAGING.110.950675
  6. Стрижаков Л.А., Моисеев С.В., Коган Е.А., Паша С.П., Чурганова Л.Ю., Диттерле В.Е., Новиков П.И., Семенкова Е.Н., Мухин Н.А. Поражение сердца при системных васкулитах: патогенетические звенья, значение факторов риска развития сердечно - сосудистых осложнений и диагностика. Терапевтический архив. 2014;86(12):35-42.
  7. Comarmond C, Pagnoux C, Khellaf M, Cordier J.F, Hamidou M, Viallard J.F, Maurier F, Jouneau S, Bienvenu B, Puéchal X, Aumaître O, Guenno G.L, Quellec A.L, Cevallos R, Fain O, Godeau B, Seror R, Dunogué B, Mahr A, Guilpain P, Cohen P, Aouba A, Mouthon L, Guillevin L; for the French Vasculitis Study Group (FVSG). Eosinophilic granulomatosis with polyangiitis (Churg-Strauss syndrome) - clinical characteristics and long - term follow - up of the 383 patients enrolled in the FVSG cohort. Arthritis Rheum. 2013;65(1):270-81. doi: 10.1002/art.37721
  8. Pugnet G, Gouya H, Puéchal X, Terrier B, Kahan A, Legmann P, Guillevin L, Vignaux O; French Vasculitis Study Group. Cardiac involvement in granulomatosis with polyangiitis: a magnetic resonance imaging study of 31 consecutive patients. Rheumatology (Oxford). 2017;56(6):947-56. doi: 10.1093/rheumatology/kew490
  9. Qiao L, Gao D. A case report and literature review of Churg-Strauss syndrome presenting with myocarditis. Medicine (Baltimore). 2016;95(51):e5080. doi: 10.1097/MD.0000000000005080
  10. Cereda A.F, Pedrotti P, De Capitani L, Giannattasio C, Roghi A. Comprehensive evaluation of cardiac involvement in eosinophilic granulomatosis with polyangiitis (EGPA) with cardiac magnetic resonance. Eur J Intern Med. 2016 Oct 7. pii: S0953-6205(16)30315-6. doi: 10.1016/j.ejim.2016.09.014 [Epub ahead of print].
  11. Groh M, Masciocco G, Kirchner E, Kristen A, Pellegrini C, Varnous S, Bortman G, Rosenberg M, Brucato A, Waterworth P, Bonacina E, Facchetti F, Calabrese L, Gregorini G, Scali J.J, Starling R, Frigerio M, D'Armini A.M, Guillevin L. Heart transplantation in patients with eosinophilic granulomatosis with polyangiitis (Churg-Strauss syndrome). J Heart Lung Transplant. 2014;33(8):842-50. doi: 10.1016/j.healun.2014.02.023
  12. Mc Gavin C.R, Marshall A.J, Lewis C.T. Churg-Strauss syndrome with critical endomyocardial fibrosis: 10 year survival after combined surgical and medical management. Heart. 2002;87(5):E5.
  13. Андросова Т.В., Козловская Л.В., Таранова М.В., Стрижаков Л.А., Гуляев С.В., Русских А.В. Трудности дифференциальной диагностики поражения почек у больного инфекционным эндокардитом, ассоциированным с антинейтрофильными цитоплазматическими антителами. Терапевтический архив. 2017;89(6):84-8. doi: 10.17116/terarkh201789684-88
  14. Brambatti M, Matassini M.V, Adler E.D, Klingel K, Camici P.G, Ammirati E. Eosinophilic Myocarditis: Characteristics, Treatment, and Outcomes. J Am Coll Cardiol. 2017;70(19):2363-75. doi: 10.1016/j.jacc.2017.09.023
  15. Butterfield J.H, Kane G.C, Weiler C.R. Hypereosinophilic syndrome: endomyocardial biopsy versus echocardiography to diagnose cardiac involvement. Postgrad Med. 2017;129(5):517-23. doi: 10.1080/00325481.2017.1317215
  16. Kasamatsu Y, Kida T, Shigeru M, Tagashira T, Murai N, Takai E, Takaoka H. Clinically suspected acute myopericarditis with cardiac tamponade associated with peripheral blood eosinophilia presenting in early pregnancy: a case report. J Med Case Rep. 2013;7(1):129. doi: 10.1186/1752-1947-7-129
  17. Tan S.A, Duggal A. Pericardial involvement as a rare manifestation of hypereosinophilic syndrome. South Med J. 2009;102(7):751-3. doi: 10.1097/SMJ.0b013e3181a9429d
  18. Lui C.Y, Makoui C. Severe constrictive pericarditis as an unsuspected cause of death in a patient with idiopathic hypereosinophilic syndrome and restrictive cardiomyopathy. Clin Cardiol. 1988;11(7):502-4.
  19. Song T, Jones D.M, Homsi Y. Therapeutic effect of anti-IL-5 on eosinophilic myocarditis with large pericardial effusion. BMJ Case Rep. 2017;2017. pii: bcr-2016-218992. doi: 10.1136/bcr-2016-218992
  20. Inoue T, Watanabe C, Ayukawa H, Nadahama T, Hosokawa A, Beppu K, Oya H, Sasaki Y, Takeda S, Shirasaka A, Doi T, Hashimoto T, Kawai C. Biopsy - proven Loeffler endocarditis successfully treated with steroids. Circulation. 2015 Feb 24;131(8):e353-4. doi: 10.1161/CIRCULATIONAHA.114.012976
  21. Rotoli B, Catalano L, Galderisi M, Luciano L, Pollio G, Guerriero A, D'Errico A, Mecucci C, La Starza R, Frigeri F, Di Francia R, Pinto A. Rapid reversion of Loeffler's endocarditis by imatinib in early stage clonal hypereosinophilic syndrome. Leuk Lymphoma. 2004;45(12):2503-7.
  22. Mannelli L, Cherian V, Nayar A, Srichai-Parsia M. Loeffler's endocarditis in hypereosinophilic syndrome. Curr Probl Diagn Radiol. 2012;41(4):146-8. doi: 10.1067/j.cpradiol.2011.07.015
  23. Fassnacht F, Roumier M, Fouret P, Levy V, Varnous S, Russel S, Lefevre G, Kahn J.E. Successful Heart Transplantation for Unreversible Endomyocardial Fibrosis Related to FIP1L1-PDGFRA Chronic Eosinophilic Leukemia. Transplantation. 2015;99(11):e176-7. doi: 10.1097/TP.0000000000000939
  24. Gatti G, Poli S, Benussi B, Bussani R, Iorio A, Confalonieri M, Milo M, Tavcar I, Pappalardo A, Sinagra G. Left ventricular thrombectomy in myocarditis: the epicardial scan & video - assisted transaortic approach. Minim Invasive Ther Allied Technol. 2018 Apr;27(2):101-4. doi: 10.1080/13645706.2017.1361448
  25. Schneider U, Jenni R, Turina J, Turina M, Hess O.M. Long - term follow up of patients with endomyocardial fibrosis: effects of surgery. Heart. 1998;79(4):362-7.
  26. Moraes F, Lapa C, Hazin S, Tenorio E, Gomes C, Moraes C.R. Surgery for endomyocardial fibrosis revisited. Eur J Cardiothorac Surg. 1999;15(3):309-12; discussion 312-3.

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
Download

Copyright (c) 2019 Consilium Medicum

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International License.
 
 


Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».