Nonbacterial osteomyelitis of the vertebral bodies and frontal bone: A description of a rare clinical case and a review of the literature

Cover Page

Cite item

Full Text

Open Access Open Access
Restricted Access Access granted
Restricted Access Subscription Access

Abstract

BACKGROUND: Nonbacterial osteomyelitis is a chronic autoinflammatory skeletal disorder of unknown origin characterized by sterile bone lesions and presenting more frequently in children. Spinal manifestations are often common in nonbacterial osteomyelitis; however, cases with skull involvement, except for the mandible, are generally rare.

CLINICAL CASE: Herein, we report the case of an 11-year-old girl presenting with multifocal thoracic vertebral and frontal bone lesions, which led to destructive sinusitis. Nonbacterial osteomyelitis was diagnosed after a bone biopsy, which showed no evidence of granuloma, malignancy, or histiocytes. The histopathological findings were nonspecific inflammatory changes. Ibandronic acid was used to treat nonbacterial osteomyelitis. Clinical signs begin to improve after the first infusion. After the fourth infusion of ibandronic acid, the inflammation was reduced and frontal bone structure and thoracic vertebrae were restored.

DISCUSSION: Bisphosphonate therapy can be used in nonbacterial osteomyelitis when response to nonsteroidal anti-inflammatory drugs is not optimal. The efficacy of bisphosphonate therapy reaches 75%. However, bisphosphonate therapy in nonbacterial osteomyelitis has not been developed. The paper contained literature about rare cases with skull involvement and problems in bisphosphonate therapy in pediatric nonbacterial osteomyelitis.

CONCLUSIONS: Nonbacterial osteomyelitis is a treatable condition, whose care depends on a referral to a rheumatologist.

About the authors

Aleksei N. Kozhevnikov

H. Turner National Medical Research Center for Children's Orthopedics and Trauma Surgery

Author for correspondence.
Email: infant_doc@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-0509-6198
SPIN-code: 1230-6803

MD, PhD, Cand. Sci. (Med.), Pediatric Rheumatologist

Russian Federation, Saint Petersburg

Vyacheslav I. Zorin

H. Turner National Medical Research Center for Children’s Orthopedics and Trauma Surgery

Email: zoringlu@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-9712-5509
SPIN-code: 4651-8232

MD, PhD, Cand. Sci. (Med.), Assistant Professor

Russian Federation, Saint Petersburg

References

  1. Kostik MM, Maletin AS, Petukhova VV, et al. Nonbacterial and bacterial osteomyelitis in children: a case-control retrospective study. Front Pediatr. 2023;11. doi: 10.3389/fped.2023.1067206
  2. Roderick MR, Sen ES, Ramanan AV. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis in children and adults: current understanding and areas for development. Rheumatology (Oxford). 2018;57(1):41–48. doi: 10.1093/rheumatology/kex066
  3. Chichko AM, Bashlakova AN, Begun AN, et al. Slozhnosti diagnostiki khronicheskogo nebakterial’nogo osteomielita u detei. Meditsinskii zhurnal. 2022;4(82):126–132. (In Russ.)
  4. Grote V, Silier CC, Voit AM, et al. Bacterial osteomyelitis or nonbacterial osteitis in children: a study involving the German surveillance unit for rare diseases in childhood. Pediatr Infect Dis J. 2017;36(5):451–456. doi: 10.1097/INF.0000000000001469
  5. Schnabel A, Range U, Hahn G, et al. Unexpectedly high incidences of chronic non-bacterial as compared to bacterial osteomyelitis in children. Rheumatol Int. 2016;36(12):1737–1745. doi: 10.1007/s00296-016-3572-6
  6. Hofmann SR, Kapplusch F, Girschick HJ, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (crmo): presentation, pathogenesis, and treatment. Curr Osteoporos Rep. 2017;15(6):542–554. doi: 10.1007/s11914-017-0405-9
  7. Hedrich CM, Morbach H, Reiser C, et al. New insights into adult and paediatric chronic non-bacterial osteomyelitis CNO. Curr Rheumatol Rep. 2020;22(9):52. doi: 10.1007/s11926-020-00928-1
  8. Koryllou A, Mejbri M, Theodoropoulou K, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis in children. Children (Basel). 2021;8(7):551. doi: 10.3390/children8070551
  9. Iyer RS, Thapa MM, Chew FS. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis: review. Am J Roentgenol. 2011;196(6):87–91. doi: 10.2214/AJR.09.7212
  10. Ma L, Liu H, Tang H, et al. Clinical characteristics and outcomes of chronic nonbacterial osteomyelitis in children: a multicenter case series. Pediatr Rheumatol Online J. 2022;20(1):1. doi: 10.1186/s12969-021-00657-4
  11. Schaal MC, Gendler L, Ammann B, et al. Imaging in non-bacterial osteomyelitis in children and adolescents: diagnosis, differential diagnosis and follow-up-an educational review based on a literature survey and own clinical experiences. Insights Imaging. 2021;12(1):113. doi: 10.1186/s13244-021-01059-6
  12. Dhanrajani A, Khubchandani RP. Bisphosphonates in pediatric rheumatology: a review. Int J Clin Rheumatol. 2018;13(3):179–184.
  13. Bhat CS, Anderson C, Harbinson A, et al. Chronic non-bacterial osteitis – a multicentre study. Pediatr Rheumatol Online J. 2018;16(1):74. doi: 10.1186/s12969-018-0290-5
  14. Wipff J, Costantino F, Lemelle I, et al. A large national cohort of French patients with chronic recurrent multifocal osteitis. Arthritis Rheumatol. 2015;67(4):1128–1137. doi: 10.1002/art.39013
  15. Hofmann SR, Kubasch AS, Range U, et al. Serum biomarkers for the diagnosis and monitoring of chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO). Rheumatol Int. 2016;36(6):769–779. doi: 10.1007/s00296-016-3466-7
  16. Kozlova AL, Burlakov VI, Nesterenko ZA, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis: single center experience. Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology. 2020;19(4):76–84. (In Russ.) doi: 10.24287/1726-1708-2020-19-4suppl-76-84
  17. Jansson A, Renner ED, Ramser J, et al. Classification of non-bacterial osteitis: retrospective study of clinical, immunological and genetic aspects in 89 patients. Rheumatology. 2007;46(1):154–160. doi: 10.1093/rheumatology/kel190
  18. Mudri J, Lock J, Phadke O, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis causing optic neuropathy. J AAPOS. 2022;26(1):43–46. doi: 10.1016/j.jaapos.2021.09.003
  19. Fraleigh R, Wei XC, Yu W, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis with a comprehensive approach to differential diagnosis of paediatric skull pain. BMJ Case Rep. 2023;16(1). doi: 10.1136/bcr-2022-252471
  20. Kofoed MS, Fisker N, Christensen AE, et al. Sinogenic intracranial complications: is adalimumab a culprit? BMJ Case Rep. 2018;2018. doi: 10.1136/bcr-2017-221449.
  21. Watanabe T, Ono H, Morimoto Y, et al. Skull involvement in a pediatric case of chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Nagoya J Med Sci. 2015;77(3):493–500.
  22. Anderson CM, Irwin G, Martin N. Chronic non-infectiveo osteitis (CNO) presenting as a lytic skull lesion. Rheumatology. 2018;57(8). doi: 10.1093/rheumatology/key273.010
  23. Roderick MR, Shah R, Rogers V, et al. Chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) – advancing the diagnosis. Pediatr Rheumatol Online J. 2016;14(1):47. doi: 10.1186/s12969-016-0109-1
  24. Kostik MM, Kopchak OL, Taschilkin AI, et al. Criteria for differentiation of non-bacterial and haematogenous osteomyelitis: a case-control study with prospective verification of the outcomes. Current Pediatrics. 2018;17(6):458–464. (In Russ.) doi: 10.15690/vsp.v17i6.1976
  25. Zhao Y, Ferguson PJ. Chronic nonbacterial osteomyelitis and chronic recurrent multifocal osteomyelitis in children. Pediatr Clin North Am. 2018;65(4):783–800. doi: 10.1016/j.pcl.2018.04.003
  26. Kraus R, Laxer RM. Characteristics, treatment options, and outcomes of chronic non-bacterial osteomyelitis in children. Curr Treat Options in Rheum. 2020;6:205–222. doi: 10.1007/s40674-020-00149-8
  27. Hospach T, Langendoerfer M, von Kalle T, et al. Spinal involvement in chronic recurrent multifocal osteomyelitis (CRMO) in childhood and effect of pamidronate. Eur J Pediatr. 2010;169(9):1105–1111. doi: 10.1007/s00431-010-1188-5
  28. Shi X, Hou X, Hua H, et al. Case report: Child chronic nonbacterial osteomyelitis with rapid progressive scoliosis-an association with disease? Front Pediatr. 2023;11. doi: 10.3389/fped.2023.1076443
  29. Hirano D, Chiba K, Yamada S, Ida H. Oral alendronate in pediatric chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Pediatr Int. 2017;59(4):506–508. doi: 10.1111/ped.13236
  30. Kaut S, van den Wyngaert I, Christiaens D, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis in children: a multicentre Belgian cohort of 30 children. Pediatr Rheumatol Online J. 2022;20(1):41. doi: 10.1186/s12969-022-00698-3
  31. Zhao Y, Wu EY, Oliver MS, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis/chronic recurrent multifocal osteomyelitis study group and the childhood arthritis and rheumatology research alliance scleroderma, vasculitis, autoinflammatory and rare diseases subcommittee. Consensus treatment plans for chronic nonbacterial osteomyelitis refractory to nonsteroidal antiinflammatory drugs and/or with active spinal lesions. Arthritis Care Res (Hoboken). 2018;70(8):1228–1237. doi: 10.1002/acr.23462
  32. Otto S, Troeltzsch M, Burian E, et al. Ibandronate treatment of diffuse sclerosing osteomyelitis of the mandible: pain relief and insight into pathogenesis. J Craniomaxillofac Surg. 2015;43(9):1837–1842. doi: 10.1016/j.jcms.2015.08.028

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
Download
2. Fig. 1. Magnetic resonance (a) and computed (b) tomograms of the thoracolumbar spine with signs of spondylitis of ThVIII and ThXI vertebral bodies 2 months after disease onset (from the Turner Research Center for Pediatric Traumatology and Orthopedics’ archive)

Download (142KB)
Indexing metadata
3. Fig. 2. Computed tomography of the thoracolumbar spine showing signs of destructive changes in the ThVIII and ThXI vertebral bodies 3 months after disease onset

Download (88KB)
Indexing metadata
4. Fig. 3. Computed tomography of the facial skull: a, b, at the time of the first treatment; c, d, 2 weeks later (data from the Research Center’s archive). Arrows indicate destructive changes

Download (201KB)
Indexing metadata
5. Fig. 4. Morphological picture of trepanobiopsy of the ThXI vertebral body. Cellular fibrous connective tissue with lymphomacrophage infiltration and an admixture of neutrophilic leukocytes is visualized in the interbalance spaces of cancellous bone tissue; hematoxylin and eosin staining, ×200 (a), ×400 (b). Foci of bone resorption with small accumulations of osteoclasts; hematoxylin and eosin staining, ×200 (c). Fragments of necrotized bone tissue surrounded by pronounced lymphomacrophage infiltration with few neutrophilic leukocytes; hematoxylin and eosin staining, ×400 (d)

Download (463KB)
Indexing metadata
6. Fig. 5. Magnetic resonance imaging of the thoracolumbar spine after four consecutive infusions of ibandronic acid. No signs of trabecular edema of the vertebral bodies are observed. In the central-left section of the ThXI vertebral body, deformation of the upper lamina is determined as a local indentation with a zone of fatty transformation of the bone marrow and areas of limited sclerosis. The height of the ThX–ThXI disk is moderately reduced without significant reduction in its signal

Download (141KB)
Indexing metadata

Copyright (c) 2023 Эко-Вектор

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NoDerivatives 4.0 International License.
 


Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».