Rare inflammatory myofibroblastic lung tumor with multi-organ metastasis: A case report

封面

如何引用文章

全文:

详细

Inflammatory myofibroblastic tumors (IMTs) are extremely rare neoplasms, accounting for 0.04–0.7% of all tumors. Data on their clinical presentation, pathogenesis, and biological behavior are scarce. They can occur at any age, involving equally males and females. IMTs have been described as benign neoplasms with intermediate malignant potential, as local recurrence and distant metastasis may occur. IMTs are characterized by a solid growth type, and a multifocal type is uncommon. Definitive surgery is the treatment of choice. We describe a clinical case of a malignant IMT with multi-organ metastasis 6 years after definitive surgery on the primary tumor. There is no standard of care in such a clinical situation, especially given the absence of mutations in the primary and metastatic tumors.

作者简介

Marina Budurova

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre; Russian University of Medicine

编辑信件的主要联系方式.
Email: m.budurova@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0003-1391-0516

D. Sci. (Med.)

俄罗斯联邦, Moscow; Moscow

Vladimir Trifanov

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre; People’s Friendship University of Russia (RUDN University)

Email: trifan1975@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0003-1879-6978

Department Head

俄罗斯联邦, Moscow; Moscow

Vladimir Bagrov

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre

Email: m.budurova@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0002-0461-1146

Cand. Sci. (Med.)

俄罗斯联邦, Moscow

Mikhail Lozhkin

Moscow State Budgetary Healthcare Institution “Moscow City Oncological Hospital No. 1” of the Moscow Department of Healthcare

Email: m.budurova@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0003-1125-1131

surgeon

俄罗斯联邦, Moscow

Maria Chernichenko

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre

Email: mashustic04@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-2427-9232

Cand. Sci. (Med.)

俄罗斯联邦, Moscow

Victoria Surkova

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre

Email: m.budurova@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0002-2674-0416

pathologist

俄罗斯联邦, Moscow

Sergey Poluektov

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre

Email: Poluektovsi@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-7603-4221

Cand. Sci. (Med.)

俄罗斯联邦, Moscow

Liudmila Lyubchenko

Hertsen Moscow Oncology Research Institute – branche of the National Medical Research Radiological Centre

Email: m.budurova@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0002-9157-3589

D. Sci. (Med.)

俄罗斯联邦, Moscow

参考

  1. Coffin CM, Hornick JL, Fletcher CDM. Inflammatory myofibroblastic tumor: comparison of clinicopathologic, histologic, and immunohistochemical features including ALK expression in atypical and aggressive cases. Am J Surg Pathol. 2007;31(4):509-20. doi: 10.1097/01.pas.0000213393.57322.c7
  2. Пикин О.В., Рябов А. Б., Волченко Н. Н., и др. Миофибробластические опухоли легких. Онкология. Журнал им. П. А. Герцена. 2017;6(1):57-61 [Pikin OV, Ryabov AB, Volchenko NN, et al. Myofibroblastic tumors of the lung. P. A. Herzen Journal of Oncology. 2017;6(1):57-61 (in Russian)]. doi: 10.17116/onkolog20176157-61
  3. Filips A, Maurer MH, Montani M, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of the liver: A case report and review of literature. World J Hepatol. 2020;12(4):170-83. doi: 10.4254/wjh.v12.i4.170
  4. Mahajan P, Casanova M, Ferrari A, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: molecular landscape, targeted therapeutics, and remaining challenges. Curr Probl Cancer. 2021;45(4):100768. doi: 10.1016/j.currproblcancer.2021.100768
  5. Огнерубов Н.А., Улитина Е. Д. Миофибробластома молочной железы: клинический случай. Вестник Тамбовского университета. 2013;18(6-2):3303-5 [Ognerubov NA, Ulitina ED. Miofibroblastom of breast: clinical case. Tambov University Review. 2013;18(6-2):3303-5 (in Russian)].
  6. Mariño-Enríquez A, Wang WL, Roy A, et al. Epithelioid inflammatory myofibroblastic sarcoma: An aggressive intra-abdominal variant of inflammatory myofibroblastic tumor with nuclear membrane or perinuclear ALK. Am J Surg Pathol. 2011;35(1):135-44. doi: 10.1097/PAS.0b013e318200cfd5
  7. Casanova M, Brennan B, Alaggio R, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: The experience of the European pediatric Soft Tissue Sarcoma Study Group (EpSSG). Eur J Cancer. 2020;127:123-9. doi: 10.1016/j.ejca.2019.12.021
  8. WHO Classification of Tumours of Soft Tissue and Bone. Edited by Fletcher CDM, Bridge JA, Hogendoorn P, Mertens F. IARC WHO Classification of Tumours. 4th edition. V. 5. 2013. Available at: https://publications.iarc.fr/Book-And-Report-Series/Who-Classification-Of-Tumours/WHO-Classification-Of-Tumours-Of-Soft-Tissue-And-Bone-2013. Accessed: 26.05.2023.
  9. Alaggio R, Cecchetto G, Bisogno G, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors in childhood: a report from the Italian Cooperative Group studies. Cancer. 2010;116(1):216-26. doi: 10.1002/cncr.24684
  10. Coffin CM, Watterson J, Priest JR, Dehner LP. Extrapulmonary inflammatory myofibroblastic tumor (inflammatory pseudotumor). A clinicopathologic and immunohistochemical study of 84 cases. Am J Surg Pathol. 1995;19(8):859-72. doi: 10.1097/00000478-199508000-00001
  11. Dong A, Wang Y, Dong H, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: FDG PET/CT findings with pathologic correlation. Clin Nucl Med. 2014;39(2):113-21. doi: 10.1097/RLU.0b013e3182952caa
  12. Lovly CM, Gupta A, Lipson D, et al. Inflammatory myofibroblastic tumors harbor multiple potentially actionable kinase fusions. Cancer Discov. 2014;4(8):889-95. doi: 10.1158/2159-8290.CD-14-0377
  13. Antonescu CR, Suurmeijer AJH, Zhang L, et al. Molecular characterization of inflammatory myofibroblastic tumors with frequent ALK and ROS1 gene fusions and rare novel RET rearrangement. Am J Surg Pathol. 2015;39(7):957-67. doi: 10.1097/PAS.0000000000000404
  14. Alassiri AH, Ali RH, Shen Y, et al. ETV6-NTRK3 Is Expressed in a Subset of ALK-Negative Inflammatory Myofibroblastic Tumors. Am J Surg Pathol. 2016;40(8): 1051-61. doi: 10.1097/PAS.0000000000000677
  15. Pavlick D, Schrock AB, Malicki D, et al. Identification of NTRK fusions in pediatric mesenchymal tumors. Pediatr Blood Cancer. 2017;64(8):e26433. doi: 10.1002/pbc.26433
  16. Preobrazhenskaya EV, Iyevleva AG, Suleymanova AM, et al. Gene rearrangements in consecutive series of pediatric inflammatory myofibroblastic tumors. Pediatr Blood Cancer. 2020;67(5):e28220. doi: 10.1002/pbc.28220
  17. Chang JC, Zhang L, Drilon AE, et al. Expanding the Molecular Characterization of Thoracic Inflammatory Myofibroblastic Tumors beyond ALK Gene Rearrangements. J Thorac Oncol. 2019;14(5):825-34. doi: 10.1016/j.jtho.2018.12.003
  18. Mittal A, Gupta A, Dhamija E, et al. Sustained complete response on crizotinib in primary lung inflammatory myofibroblastic tumor – Case report and literature review. Monaldi Arch Chest Dis. 2021;91(3). doi: 10.4081/monaldi.2021.1586
  19. Cerfolio RJ, Allen MS, Nascimento AG, et al. Inflammatory pseudotumors of the lung. Ann Thorac Surg. 1999;67(4):933-6. doi: 10.1016/s0003-4975(99)00155-1
  20. Debonis SA, Bongiovanni A, Pieri F, et al. ALK-negative lung inflammatory myofibroblastic tumor in a young adult: A case report and literature review of molecular alterations. Medicine (Baltimore). 2021;100(20): e25972. doi: 10.1097/MD.0000000000025972
  21. Jiang JY, Comsa M, Wong VCK, Mansberg R. Steroid responsive inflammatory myofibroblastic tumor of the lung evaluated by FDG PET/CT imaging. Radiol Case Rep. 2022;17(3):907-10. doi: 10.1016/j.radcr.2021.11.049
  22. Applebaum H, Kieran MW, Cripe TP, et al. The rationale for nonsteroidal anti-inflammatory drug therapy for inflammatory myofibroblastic tumors: a Children’s Oncology Group study. J Pediatr Surg. 2005;40(6):999-1003. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2005.03.016
  23. Grünholz D, Appiani F, Abarca C, et al. Peritoneal myofibroblastic tumor successfully treated with infliximab: Report of one case. Rev Med Chil. 2015;143(7):943-7 (in Spanish). doi: 10.4067/S0034-98872015000700017
  24. Schaeffer CJ, Minai OA, Sharma N, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of the lung: recurrence after steroid treatment. J Thorac Imaging. 2008;23(3):191-3. doi: 10.1097/RTI.0b013e31816591a4
  25. Panigada S, Sacco O, Girosi D, et al. Corticosteroids may favor proliferation of thoracic inflammatory myofibroblastic tumors. Pediatr Pulmonol. 2014;49(3):E109-11. doi: 10.1002/ppul.22977
  26. Baldi GG, Brahmi M, Lo Vullo S, et al. The Activity of Chemotherapy in Inflammatory Myofibroblastic Tumors: A Multicenter, European Retrospective Case Series Analysis. Oncologist. 2020;25(11):e1777-84. doi: 10.1634/theoncologist.2020-0352
  27. Butrynski JE, D’Adamo DR, Hornick JL, et al. Crizotinib in ALK-rearranged inflammatory myofibroblastic tumor. N Engl J Med. 2010;363(18):1727-33. doi: 10.1056/NEJMoa1007056
  28. Schöffski P, Sufliarsky J, Gelderblom H, et al. Crizotinib in patients with advanced, inoperable inflammatory myofibroblastic tumours with and without anaplastic lymphoma kinase gene alterations (European Organisation for Research and Treatment of Cancer 90101 CREATE): a multicentre, single-drug, prospective, non-randomised phase 2 trial. Lancet Respir Med. 2018;6(6):431-41. doi: 10.1016/S2213-2600(18)30116-4
  29. Trahair T, Gifford AJ, Fordham A, et al. Crizotinib and Surgery for Long-Term Disease Control in Children and Adolescents With ALK-Positive Inflammatory Myofibroblastic Tumors. JCO Precis Oncol. 2019;3:PO.18.00297. doi: 10.1200/PO.18.00297
  30. Theilen TM, Soerensen J, Bochennek K, et al. Crizotinib in ALK+ inflammatory myofibroblastic tumors – Current experience and future perspectives. Pediatr Blood Cancer. 2018;65(4):e26920. doi: 10.1002/pbc.26920
  31. Alan O, Kuzhan O, Koca S, et al. How long should we continue crizotinib in ALK translocation-positive inflammatory myofibroblastic tumors? Long-term complete response with crizotinib and review of the literature. J Oncol Pharm Pract. 2020;26(4):1011-8. doi: 10.1177/1078155219879757
  32. Mai S, Xiong G, Diao D, et al. Case report: Crizotinib is effective in a patient with ROS1-rearranged pulmonary inflammatory myofibroblastic tumor. Lung Cancer. 2019;128:101-4. doi: 10.1016/j.lungcan.2018.12.016
  33. Mossé YP, Voss SD, Lim MS, et al. Targeting ALK With Crizotinib in Pediatric Anaplastic Large Cell Lymphoma and Inflammatory Myofibroblastic Tumor: A Children’s Oncology Group Study. J Clin Oncol. 2017;35(28):3215-21. doi: 10.1200/JCO.2017.73.4830
  34. Peters S, Camidge DR, Shaw AT, et al; ALEX Trial Investigators. Alectinib versus Crizotinib in Untreated ALK-Positive Non-Small-Cell Lung Cancer. N Engl J Med. 2017;377(9):829-38. doi: 10.1056/NEJMoa1704795
  35. Gambacorti-Passerini C, Mussolin L, Brugieres L. Abrupt relapse of ALK-positive lymphoma after discontinuation of crizotinib. N Engl J Med. 2016;374(1):95-6. doi: 10.1056/NEJMc1511045
  36. Du X, Gao Y, Zhao H, et al. Clinicopathological analysis of epithelioid inflammatory myofibroblastic sarcoma. Oncol Lett. 2018;15(6):9317-26. doi: 10.3892/ol.2018.8530
  37. Panagiotopoulos N, Patrini D, Gvinianidze L, et al. Inflammatory myofibroblastic tumour of the lung: a reactive lesion or a true neoplasm? J Thorac Dis. 2015;7(5):908-11. doi: 10.3978/j.issn.2072-1439.2015.04.60
  38. Fabre D, Fadel E, Singhal S, et al. Complete resection of pulmonary inflammatory pseudotumors has excellent long-term prognosis. J Thorac Cardiovasc Surg. 2009;137(2):435-40. doi: 10.1016/j.jtcvs.2008.07.009
  39. Fordham AM, Xie J, Gifford AJ, et al. CD30 and ALK combination therapy has high therapeutic potency in RANBP2-ALK-rearranged epithelioid inflammatory myofibroblastic sarcoma. Br J Cancer. 2020;123(7):1101-13. doi: 10.1038/s41416-020-0996-2
  40. Schulte JH, Moreno L, Ziegler DS, et al. Final analysis of phase I study of ceritinib in pediatric patients with malignancies harboring activated anaplastic lymphoma kinase (ALK). JCO. 2020;38(15_suppl.):10505. doi: 10.1200/JCO.2020.38.15_suppl.10505
  41. Brivio E, Zwaan CM. ALK inhibition in two emblematic cases of pediatric inflammatory myofibroblastic tumor: Efficacy and side effects. Pediatr Blood Cancer. 2019;66(5):e27645. doi: 10.1002/pbc.27645
  42. Drilon A, Laetsch TW, Kummar S, et al. Efficacy of Larotrectinib in TRK Fusion-Positive Cancers in Adults and Children. N Engl J Med. 2018;378(8):731-9. doi: 10.1056/NEJMoa1714448
  43. Liu D, Offin M, Harnicar S, et al. Entrectinib: an orally available, selective tyrosine kinase inhibitor for the treatment of NTRK, ROS1, and ALK fusion-positive solid tumors. Ther Clin Risk Manag. 2018;14:1247-52. doi: 10.2147/TCRM.S147381
  44. Cottrell TR, Duong AT, Gocke CD, et al. PD-L1 expression in inflammatory myofibroblastic tumors. Mod Pathol. 2018;31(7):1155-63. doi: 10.1038/s41379-018-0034-6
  45. Cha YJ, Shim HS. PD-L1 expression and CD8+ tumor-infiltrating lymphocytes are associated with ALK rearrangement and clinicopathological features in inflammatory myofibroblastic tumors. Oncotarget. 2017;8(52):89465-74. doi: 10.18632/oncotarget.20948
  46. Horbinski C, Nabors LB, Portnow J, et al. NCCN Guidelines® Insights: Central Nervous System Cancers, Version 2.2022. J Natl Compr Canc Netw. 2023;21(1):12-20. doi: 10.6004/jnccn.2023.0002
  47. Pérol M, Pavlakis N, Levchenko E, et al. Patient-reported outcomes from the randomized phase III ALEX study of alectinib versus crizotinib in patients with ALK-positive non-small-cell lung cancer. Lung Cancer. 2019;138:79-87. doi: 10.1016/j.lungcan.2019.10.002

补充文件

附件文件
动作
1. JATS XML
下载
2. Fig. 1. CT scan of the chest, abdomen, retroperitoneum, and pelvis with intravenous contrast enhancement. November 2021.

下载 (177KB)
索引源数据
3. Fig. 2. Intraoperative tumor view after mobilization stage. 13.12.2021

下载 (389KB)
索引源数据
4. Fig. 3. CT scan of the chest, abdomen, retroperitoneum, and pelvis. 18.03.2022.

下载 (152KB)
索引源数据
5. Fig. 4. CT scan of the chest, abdomen, and pelvis. September 2022.

下载 (197KB)
索引源数据

版权所有 © Consilium Medicum, 2023

Creative Commons License
此作品已接受知识共享署名-非商业性使用-相同方式共享 4.0国际许可协议的许可。
 


Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».