Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma in a child with nasal polyposis. Case report

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

Benign and malignant formations of the nose and paranasal sinuses in the early stages of development are asymptomatic or manifest minor nonspecific signs, and therefore often remain unrecognized. Hamartoma is a tumor-like formation of a dysembriological nature, consisting of excessive tissues peculiar to the affected organ. Due to the rarity of the occurrence of hamartomas of the sinonasal region, especially in pediatric practice, their diagnosis may present certain difficulties, since they can mimic other formations, such as nasal polyps or inverted papilloma, may occur as an isolated formation in the nasal cavity, or in combination with chronic rhinosinusitis, nasal polyposis, allergic rhinosinusitis. Aim – to report a rare clinical case in pediatric practice of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma associated with allergic rhinosinusitis and polyposis, display the relationship between the occurrence of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma and chronic inflammation of the nasal cavity and paranasal sinuses, to carry out differential diagnosis with other exophytic aggressive lesions of the nasal cavity, combine and summarize available data on sinonasal hamartomas. The article describes a clinical case of respiratory epithelial adenomatoid hamartoma in a 17-year-old child with a previous 4-year follow-up with nasal cavity polyposis and a history of repeated polypotomy. The results of endoscopy and computed tomography of the nasal cavity and paranasal sinuses, the results of surgical intervention, as well as the conclusions of a histological examination of the tumor removed from the patient are presented. The authors analyzed the domestic and foreign literature, on the basis of which they presented a differential series of sinonasal hamartomas. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma is a rare pathological formation of the sinonasal region, which manifests itself as an isolated polypoid mass in the nasal cavity or as an accidental surgical finding in patients with chronic sinusitis. The association with nasal polyps supports the hypothesis that inflammation may be one of the inducing factors. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, although rare, should be considered in the differential diagnosis of exophytic lesions of the nasal cavity. The tactics of treatment involves endoscopic removal of the formation within healthy tissues, which provides good long-term results, relapses are extremely rare.

About the authors

Konstantin K. Baranov

Pirogov Russian National Research Medical University; Lopukhin Federal Research and Clinical Center of Physical-Chemical Medicine

Author for correspondence.
Email: kkb333@mail.ru
ORCID iD: 0000-0001-8268-815X

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow; Moscow

Elena N. Kotova

Pirogov Russian National Research Medical University; Lopukhin Federal Research and Clinical Center of Physical-Chemical Medicine

Email: enkotova@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0002-0318-7179

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow; Moscow

Eduard O. Vyazmenov

Pirogov Russian National Research Medical University; Lopukhin Federal Research and Clinical Center of Physical-Chemical Medicine

Email: hnodoctor@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-2880-4882

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow; Moscow

Mikhail M. Polunin

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: mmpolunin@gmail.ru
ORCID iD: 0000-0002-9086-726X

D. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow

Ludmila V. Feniksova

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: fenixlv@mail.ru
ORCID iD: 0009-0006-3996-3738

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, Moscow

Elizaveta V. Pavlova

Pirogov Russian National Research Medical University

Email: pavlova.elizaveta1999@gmail.com
ORCID iD: 0000-0002-8985-5974

Student

Russian Federation, Moscow

References

  1. Habesoglu TE, Habesoglu M, Surmeli M, et al. Unilateral Sinonasal Symptoms. J Craniofac Surg. 2010;21(6):2019-22.
  2. Крюков А.И., Носуля Е.В., Ким И.А., Первич Б. Доброкачественные опухоли и опухолеподобные заболевания синоназальной области у детей. Российская ринология. 2019;27(1):41-8 [Kryukov AI, Nosulya EV, Kim IA, Pervich B. The benign tumours and tumour-like conditions of the sino-nasal region in the children. Rossiiskaia rinologiia. 2019;27(1):41-8 (in Russian)]. doi: 10.17116/rosrino20192701141
  3. Ракова С.Н., Головач Е.Н., Логис О.В., и др. Новообразования носа и околоносовых пазух у детей, клинические наблюдения. Журнал ГрГМУ. 2020;4:475-80 [Rakova SN, Golovach EN, Logis OV, et al. N Tumors of the nose and paranasal sinuses in children, clinical observations. ZHurnal GrGMU. 2020;4:475-80 (in Russian)]. doi: 10.25298/2221-8785-2020-18-4-4
  4. Гринев М.В., Грозов Р.В., Суров Д.А. Гамартома. Трудности диагностики. Вестник хирургии. 2011; 6:80-1 [Grinyov MV, Grozov RV, Surov DA. Gamartoma. Difficulties in diagnosis. Vestnik hirurgii. 2011; 6:80-1 (in Russian)].
  5. Lin YW, Lai KJ, Shen KH. A case report of adolescent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma. Ear Nose Throat J. 2022;1455613221101936. doi: 10.1177/01455613221101936
  6. Thirunavukkarasu B, Chatterjee D, Mohindra S, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma. Head Neck Pathol. 2020;14(4):1041-5. doi: 10.1007/s12105-020-01179-3
  7. Lee JT, Garg R, Brunworth J, et al. Sinonasal respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: series of 51 cases and literature review. Am J Rhinol Allergy. 2013;27(4):322-8. doi: 10.2500/ajra.2013.27.3905
  8. Vira D, Bhuta S, Marilene B, Wang MB. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas. Laryngoscope. 2011;121(12):2706-9.
  9. Davison WL, Pearlman AN, Donatelli LA, Conley LM. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas: an increasingly common diagnosis in the setting of nasal polyps. Am J Rhinol Allergy. 2016;30(4):139-46. doi: 10.2500/ajra.2016.30.4338
  10. Yu Y, Tan CS, Koh LT. Not just another nasal polyp: Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartomas of the sinonasal tract. Laryngoscope Investig Otolaryngol. 2021;6(3):376-85. doi: 10.1002/lio2.580
  11. Schaerer D, Nation J, Rennert RC, et al. Pediatric Nasal Chondromesenchymal Tumors: Case Report and Review of the Literature. Pediatr Neurosurg. 2021;56(1):61-6. doi: 10.1159/000512717
  12. Perić A, Đurđević BV, Sotirović J, et al. Chondromesenchymal Hamartoma With Nasopharyngeal Involvement: Two Unusual Cases of an Extremely Rare Lesion. Ear Nose Throat J. 2023;102(1):NP8-12. doi: 10.1177/0145561320986031
  13. Пчеленок Е.В., Тарасова О.Ю., Косяков С.Я. Хондромезенхимальная гамартома передних клеток решетчатого лабиринта: клинический случай. Folia otorhinolaryngologiae et pathologiae respiratoriae. 2021;27(3):107-12 [Pchelenok EV, Tarasova OYu, Kosyakov SYa. Chondromesenchymal hamartoma of the anterior cells of the ethmoidal labyrinth: a clinical case. Folia Otorhinolaryngologiae et Pathologiae Respiratoriae. 2021;27(2):107-12 (in Russian)]. doi: 10.33848/foliorl23103825-2021-27-3-107-112
  14. Vijayasundaram S, Gopalakrishnan S, Karthikeyan P, Vignesh R. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma: A Rare Benign Lesion in Adult Female. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2022;74(Suppl 2):1253-5. doi: 10.1007/s12070-020-02333-7
  15. Hsueh C, Hsueh S, Gonzalez-Crussi F, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in children: report of 2 cases with review of the literature. Arch Pathol Lab Med. 2001;125(3):400-3.
  16. Mason KA, Navaratnam A, Theodorakopoulou E, et al. Nasal Chondromesenchymal Hamartoma (NCMH): a systematic review of the literature with a new case report. J of Otolaryngol – Head & Neck Surg. 2015;44(1):28. doi: 10.1186/s40463-015-0077-3
  17. Alokby G, Alayed RS, Al Fayez JB. Seromucinous hamartoma of ethmoid sinus in pediatric patient (case report). Int J Surg Case Rep. 2021;82:105915. doi: 10.1016/j.ijscr.2021.105915
  18. Fleming KE, Perez-Ordoñez B, Nasser JG, et al. Sinonasal seromucinous hamartoma: a review of the literature and a case report with focal myoepithelial cells. Head Neck Pathol. 2012;6:395-9.
  19. Fang G, Wang C, Piao Y, Zhang L. Chondro-osseous respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Pediatr Int. 2016;58(3):229-31. doi: 10.1111/ped.12777
  20. Schemel AF, Zamperini KM, Soderlund KA, et al. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma. Head Neck Pathol. 2023;17(2):498-501. doi: 10.1007/s12105-022-01519-5
  21. Thompson LDR, Franchi A. New tumor entities in the 4th edition of the World Health Organization classification of head and neck tumors: Nasal cavity, paranasal sinuses and skull base. Virch Arch. 2018;472(3):315-30. doi: 10.1007/s00428-017-2116-0
  22. Wang T, Li W, Wu X, et al. Nasal chondromesenchymal hamartoma in young children: CT and MRI findings and review of the literature. World J Surg Oncol. 2014;12(1):1-5. doi: 10.1186/1477-7819-12-257
  23. Shanbag R, Patil P, Rani SH, Kulkarni S. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma (REAH) in the Olfactory Cleft: Often Masked by Bilateral Nasal Polyps. Indian J Otolaryngol Head Neck Surg. 2019;71(Suppl 3):2121-6. doi: 10.1007/s12070-018-1562-6
  24. Ozolek JA, Hunt JL. Tumor suppressor gene alterations in respiratory epithelial adenomatoid hamartoma (REAH): comparison to sinonasal adenocarcinoma and inflamed sinonasal mucosa. Am J Surg Pathol. 2006;30:1576-80. doi: 10.1097/01.pas.0000213344.55605.77
  25. Suzuki J, Tozuka H, Hemmi T, et al. Preoperative Endovascular Embolization in an Easily Bleeding Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma of the Olfactory Cleft: A Case Report. Tohoku J Exp Med. 2021;254(2):107-10. doi: 10.1620/tjem.254.107
  26. Handa KK, Handa A, Gautam P. Recurrent respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nasal cavity. Proc (Bayl Univ Med Cent). 2022;35(5):668-9. doi: 10.1080/08998280.2022.2086783
  27. Gauchotte G, Marie B, Gallet P. A poorly recognized entity with mast cell recruitment and frequently. Am J Surg Pathol. 2013;37(11):1678-85. doi: 10.1097/PAS.0000000000000092
  28. Nguyen DT, Gauchotte G, Arous F, et al. Respiratory epithelial adenomatoid hamartoma of the nose: an updated review. Am J Rhinol Allergy. 2014;28(5):187-92. doi: 10.2500/ajra.2014.28.4085
  29. Сапова К.И., Науменко А.Н., Коноплев О.И., и др. Инвертированная папиллома синоназальной локализации: современные представления об этиологии, патогенезе, классификации и клинических проявлениях. Российская оториноларингология. 2017;4:82-7 [Sapova KI, Naumenko AN, Konoplev OI, et al. Inverted papilloma os sinonasal localization: ethiology, patogenesis, klassification and clinical issues. Rossijskaya otorinolaringologiya. 2017;4:82-7 (in Russian)]. doi: 10.18692/1810-4800-2017-4-82-87
  30. Bullock MJ. Low-grade epithelial proliferations of the sinonasal tract. Head Neck Pathol. 2016;10(1):47-59. doi: 10.1007/s12105-016-0691-z
  31. Ozolek JA, Barnes EL, Hunt JL. Basal/myoepithelial cells in chronic sinusitis, respiratory epithelial adenomatoid hamartoma, inverted papilloma, and intestinal-type and nonintestinal-type sinonasal adenocarcinoma: an immunohistochemical study. Arch Pathol Lab Med. 2007;131(4):530-7. doi: 10.5858/2007-131-530-MCICSR
  32. Patel NN, Maina IW, Kuan EC, Triantafillou V, Trope MA, Carey RM, Workman AD, Tong CC, Kohanski MA, Palmer JN, Adappa ND, Newman JG, Brant JA. Adenocarcinoma of the Sinonasal Tract: A Review of the National Cancer Database. J Neurol Surg B Skull Base. 2020;81(6):701-8. doi: 10.1055/s-0039-1696707
  33. Kim J, Chang H, Jeong EC. Sinonasal intestinal-type adenocarcinoma in the frontal sinus. Arch Craniofac Surg. 2018;19(3):210-3. doi: 10.7181/acfs.2018.01970
  34. Fitzhugh VA, Mirani N. Respiratory Epithelial Adenomatoid Hamartoma: A Review. Head Neck Pathol. 2008;2(3):203-8. doi: 10.1007/s12105-008-0064-3

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1.

Download (131KB)

Copyright (c) 2023 Consilium Medicum

Creative Commons License
This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-ShareAlike 4.0 International License.

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».